Manejo de vía aérea en paciente con leontiasis ossea. Reporte de caso / Airway management in a patient with leontiasis ossea. Case report

Leontiasis ossea is an uncommon complication of advanced chronic kidney disease that alters the facial bone and the airway, making its perioperative management more complex. We present a clinical case of a female with Leontiasis ossea presenting a difficult airway which requires parathyroidectomy. Assessment, planning and management of the airway by awake intubation is described.

La leontiasis ossea es una complicación infrecuente de la enfermedad renal crónica avanzada que altera el macizo facial óseo y la vía aérea, complejizando su manejo perioperatorio. Presentamos caso clínico de mujer portadora de leontiasis ossea con vía aérea difícil requiriendo paratiroidectomía. Se describe valoración, planificación y manejo de vía aérea mediante intubación vigil.

Association between hypocalcemia and rivaroxaban in coagulation disorders: a case report / Associação entre hipocalcemia e rivaroxaban em distúrbios de coagulação: relato de caso

ABSTRACT We describe a patient with tertiary hyperparathyroidism with history of three episodes of deep vein thrombosis and on rivaroxaban. The patient underwent a subtotal parathyroidectomy, developing cervical hematoma with airway compression. Therefore, emergency surgical decompression was necessary. Later, on the ninth postoperative day, the serum ionized calcium levels were low. Medical team knowledge about preexisting diseases and their implication in the coagulation state are essential conditions to reduce morbidity and mortality of surgeries. However, no reports were found in literature about the association of hypocalcemia with the use of the new class of anticoagulants, which act as factor X inhibitors (Stuart-Prower factor), predisposing to increased bleeding in the immediate postoperative period.

RESUMO Descrevemos um paciente com hiperparatireoidismo terciário com história de três episódios de trombose venosa profunda e em uso de rivaroxabana. O paciente foi submetido a uma paratireoidectomia subtotal, desenvolvendo hematoma cervical com compressão das vias aéreas. Foi necessária descompressão cirúrgica de emergência. No nono dia de pós-operatório, os níveis séricos de cálcio iônico estavam baixos. O conhecimento da equipe médica sobre doenças preexistentes e de sua implicação no estado de coagulação é condição indispensável para a redução da morbimortalidade do procedimento cirúrgico. No entanto, não há relatos na literatura associando hipocalcemia com o uso da nova classe de anticoagulantes que atuam como inibidores do fator X (fator de Stuart-Prower), predispondo ao aumento do sangramento no pós-operatório imediato.

Paratiroidectomía subtotal: último recurso en el tratamiento de hiperparatiroidismo secundario en los pacientes con enfermedad renal crónica / Subtotal parathyroidectomy: last resource in the treatment of secondary hyperparathyroidism in patients with chronic kidney disease

El fracaso del tratamiento médico del HPTs hace necesario la utilización de una solución más agresiva. La paratiroidectomía subtotal (PTXs) ha sido efectiva en el control de los niveles de PTH para disminuir las complicaciones derivadas de su secreción descontrolada: astenia, dolores y deformidades óseas y calcificaciones vasculares que serán finalmente responsables de la muerte por trastornos cardiacos en edades tempranas de los pacientes renales crónicos. Se describe la eficiencia de la ecografía y centellografía con sestamibi para la correcta ubicación, número y tamaño de las glándulas paratiroideas y la determinación del descenso del nivel de PTH intraquirúrgico como factor predictor del éxito quirúrgico (AU)

Failure of medical management of hyperparathyroidism has warranted a more aggressive solution. Subtotal parathyroidectomy (sPTX) has been effective in the control of parathyroid hormone (PTH) levels decreasing complications related to uncontrolled secretion: asthenia, bone pain and deformities, and vascular calcifications leading to death due to early heart disease in patients with chronic kidney disease. Here we describe the efficiency of ultrasonography and sestamibi whole body scan for the precise location and evaluation of number and size of the parathyroid glands and determination of the intraoperative decrease of PTH levels as a predictive factor for surgical success (AU)

Responsividade paratireoideana à hipocalcemia após paratireoidectomia total com autoimplante em portadores de hiperparatireoidismo associado à doença renal crônica / Parathyroid responsiveness during hypocalcemia after total parathyroidectomy and autotransplantation in patients with renal hyperparathyroidism

Resumo Introdução: O hiperparatireoidismo é uma complicação frequente da doença renal crônica (DRC). A paratireoidectomia (PTX) total com autotransplante (AT) de tecido paratireoideano é uma opção terapêutica para os indivíduos que não respondem ao manejo clínico. Objetivo: Avaliar a resposta do tecido paratireoideano enxertado durante hipocalcemia induzida em pacientes portadores de DRC submetidos à PTX total com AT. Métodos: Dezoito pacientes portadores de hiperparatiroidismo associado à DRC foram submetidos à PTX total com AT de tecido paratireoideano selecionado por estereomicroscopia entre Abril e Outubro de 2008 em nosso serviço. Onze indivíduos (oito com transplante renal funcionante, 2 em diálise peritoneal e 1 em hemodiálise) apresentavam boa condição clínica e foram elegíveis para o teste. Induziu-se hipocalcemia por infusão de bicarbonato de sódio em 5 controles normais e nos pacientes 6-12 meses após a PTX. Resultados: A hipocalcemia determinou um aumento importante dos níveis de PTH intacto (iPTH) no grupo controle 4 minutos após a infusão de bicarbonato. Nos pacientes, houve uma redução significativa do cálcio ionizado [de 1,17 ± 0,12 para 1,09 ± 0,11 (media ± EP) mmol/L] no 4º minuto (p < 0,001) ilustrando o nadir do teste. No 10º minuto não houve elevação do cálcio ionizado comparado ao 4º minuto (p = 0,451). Os níveis de iPTH foram de 34,8 ± 18,6 para 34,1 ± 18,8 pg/mL (valor basal semelhante ao 4º minuto p = 0,087) e se mantiveram no 10º minuto (33,3 ± 19,6 pg/mL p = 0,693). Conclusão: Em pacientes portadores de DRC testados 6-12 meses depois da cirurgia, o enxerto de tecido paratireoideano revelou incapacidade de resposta à hipocalcemia induzida por bicarbonato sem mudança dos níveis de iPTH.

Abstract Introduction: Hyperparathyroidism is a frequent complication of chronic kidney disease (CKD). Total parathyroidectomy (PTX) with parathyroid tissue autotransplantation (AT) is a treatment option in those individuals that do not respond to clinical management. Objective: To evaluate grafted parathyroid tissue response during induced hypocalcemia among CKD patients who underwent total PTX with AT. Methods: Eighteen patients with renal hyperparathyroidism were submitted to total PTX with parathyroid AT selected by stereomicroscopy between April and October 2008. Eleven (eight with successful kidney transplantation, 2 in peritoneal dialysis and 1 in hemodialysis) were clinically stable and eligible for testing. Hypocalcemia was induced using sodium bicarbonate infusion in 5 healthy controls and in patients 6-12 months after surgery. Results: Among controls, hypocalcemia elicited a major rise in intact PTH (iPTH) levels 4 minutes after bicarbonate infusion. In patients, a significant decrease in ionized calcium concentration was observed [from 1.17 ± 0.12 to 1.09 ± 0.11 mean (± SE) mmol/L] in the 4th minute (p < 0.001) illustrating the nadir point. In the 10thminute, ionized calcium did not show a statistical increase compared to the 4th minute (p = 0.451). The iPTH levels ranged from 34.8 ± 18.6 to 34.1 ± 18.8 pg/mL (similar values between base line and 4thminute p = 0.087) and did not change in the 10th minute (33.3 ± 19,6 pg/ mL p = 0.693). Conclusion: Among CKD patients tested 6-12 months after surgery, grafted parathyroid tissue revealed a blunted secretory capacity during bicarbonate induced hypocalcemia with no changes in iPTH levels.

Autotransplant tissue selection criteria with or without stereomicroscopy in parathyroidectomy for treatment of renal hyperparathyroidism / Influência do critério de seleção de tecido paratiroideano com ou sem estereomicroscopia para autoimplante no resultado do tratamento cirúrgico do hiperparatiroidismo associado a doença renal crônica

INTRODUCTION: Several methods have been proposed to improve operative success in renal hyperparathyroidism. OBJECTIVE: To evaluate stereomicroscopy in parathyroid tissue selection for total parathyroidectomy with autotransplantation in secondary (SHPT)/tertiary (THPT) hyperparathyroidism. METHODS: 118 renal patients underwent surgery from April of 2000 to October 2009. They were divided into two groups: G1, 66 patients operated from April of 2000 to May of 2005, with tissue selection based on macroscopic observation; G2, 52 patients operated from March of 2008 to October 2009 with stereomicroscopy for tissue selection searching for the presence of adipose cells. All surgeries were performed by the same surgeon. Patients presented SHPT (dialysis treatment) or THPT (renal-grafted). Follow-up was 12-36 months. Intra-operative parathyroid hormone (PTH) was measured in 100/118 (84.7%) patients. RESULTS: Data are presented as means. G1 included 66 patients (38 SHPT, 24 females/14 males; 40.0 years of age; 28 THPT, 14 females/14 males; 44 years of age). G2 included 52 patients (29 SHPT, 11 females/18 males; 50.7 years of age; 23 THPT, 13 females/10 males, 44.4 years of age). SHPT patients from G2 presented preoperative serum calcium higher than those of SHPT patients in G1 (p < 0.05), suggesting a more severe disease. Definitive hypoparathyroidism was found in seven of 118 patients (5.9%). Graft-dependent recurrence occurred in four patients, two in each group. All occurred in dialysis patients. CONCLUSION: Stereomicroscopy in SHPT/THPT surgical treatment may be a useful tool to standardize parathyroid tissue selection. .

INTRODUÇÃO: Diversos métodos têm sido propostos com intuito de melhorar índices de sucesso cirúrgico no tratamento do hiperparatiroidismo associado à doença renal crônica (DRC). OBJETIVOS: Avaliar uso do estereomicroscópio na seleção de tecido paratiroideano na paratiroidectomia total com autoimplante em pacientes com DRC. MÉTODOS: 118 pacientes DRC operados entre 04/2000-10/2009 foram divididos em: G1-66 pacientes operados entre 04/2000-05/2005 cuja seleção de tecido foi realizada por método convencional (macroscopia); G2-52 pacientes operados entre 03/2008-10/2009, cuja seleção de tecido foi realizada com uso da estereomicroscopia: Leica-Stereomicroscope (amplificação: 10×-80×). Pacientes foram ainda categorizados em hiperparatiroidismo secundário (HPS) ou terciário (HPT) (HPS-diálise/HPT-transplantados renais). Seguimento pós-operatório: 12-36 meses. PTH intraoperatório medido 100/118 pacientes (84.7%). Todos pacientes foram operados pelo mesmo cirurgião. RESULTADOS: Dados em média. G1, 66 pacientes (38 HPS, 24f/14m; 40 anos; 28 HPT, 14f/14m; 44 anos). G2, 52 pacientes (29 HPS, 11f/18m; 50,7 anos; 23 HPT, 13f/10m; 44,4 anos). Pacientes dialíticos do G2 apresentaram cálcio pré-operatório maior que G1 (p < 0,05), sugerindo doença mais severa. Hipoparatiroidismo definitivo: 7/118 (5,9%) pacientes: G1, 4/66 (6%); G2, 3/52 (5,7%). Recorrência do hiperparatiroidismo no autoimplante: 4 pacientes, 2 em cada grupo. Todas foram em pacientes em diálise. CONCLUSÃO: Estereomicroscopia no tratamento do hiperparatiroidismo associado à DRC é útil na padronização da técnica de seleção de tecido para o autoimplante. .

Tumor pardo bimaxiliar superior e hiperparatiroidismo terciario: reporte de un caso y revisión de la literatura / Brown tumor bimaxiliar upper and tertiary hyperparathyroidism: a case report and literature review

El tumor pardo u osteoclastoma constituye una manifestación de la osteítis fibrosa quística, siendo esta última el estadio terminal del proceso de remodelación ósea que ocurre en el hiperparatiroidismo. Su localización más frecuente es en los huesos largos, siendo la afectación de los maxilares poco común. Se presenta el caso de una paciente de 37 años de edad, con enfermedad renal crónica e hiperparatiroidismo terciario con tumor pardo bimaxilar. Se discuten los aspectos clínicos radiológicos y terapéuticos de estos procesos.

Brown tumor or osteoclastoma, is a manifestation of osteitis fibrosa cystica, which represents the terminal stage of the bone remodeling process in hyperparathyroidism. Brown tumors are preferentially situated in the long bones, being maxillary presentation very rare. We present a 37 year old female patient with chronic renal disease and tertiary hyperparathyroidism with bimaxillary brown tumor. Clinical, radiological and therapeutic aspects of these processes are discussed.

Evaluación prospectiva de paratiroidectomías en el tratamiento del hiperparatiroidismo secundario / Parathyroidectomy for secondary hyperparathyroidism in chronic renal failure

Background: Parathyroidectomy is indicated in patients with chronic renal failure and secondary hyperparathyroidism that is persistent and refractory to treatment. Aim: To assess the effects of parathyroidectomy in patients with chronic renal failure and symptomatic hyperparathyroidism. Patients and Methods: Prospective evaluation of 33 patients (20 females), aged between 23 and 78 years, with chronic renal failure and secondary hyperparathyroidism that were subjected to a total parathyroidectomy and autotrasplantation. Patients were followed for six months measuring parathormone (PTH), calcium and phosphorus. Results: In the postoperative period, one patient had a cervical hematoma that had to be operated. Mean serum PTH levels at the moment of hospital discharge and at six months, were 832 and 212 pg/ml respectively. All patients that had bone pain experienced a notable reduction of this symptom on the morning after surgery. One patient had a relapse of her hyperparathyroidism. Conclusions: Parathyroidectomy is safe and effective for secondary hyperparathyroidism in patients with chronic renal failure.

En los pacientes con insuficiencia renal crónica terminal con hiperparatiroidismo severo persistente y refractarios al tratamiento médico, está indicada la paratiroidectomía. El objetivo de este estudio es caracterizar una población y evaluar los efectos clínicos de la paratiroidectomía efectuada en pacientes con insuficiencia renal crónica terminal con sintomatología importante de hiperparatiroidismo y determinar la recurrencia de la enfermedad posterior a la cirugía. Se realizó un estudio prospectivo observacional de pacientes con hiperparatiroidismo, secundario a insuficiencia renal, que ingresaron al subdepartamento de cirugía del Hospital Base de Valdivia, entre abril de 1999 y noviembre de 2006 y que participaron voluntariamente en un protocolo preestablecido. La serie incluye a 33 pacientes, 20 mujeres y 13 hombres, con promedio de edad de 43 años y extremos de 23 y 78 años, que fueron sometidos paratiroidectomía subtotal o total más autotrasplante. En el postoperatorio un enfermo presentó un hematoma cervical, que ameritó una reintervención quirúrgica, con evolución posterior satisfactoria. Los niveles de PTH al ingreso y a los 6 meses de operados los pacientes, fue en promedio de 832 pg/ml y 212 pg/ml respectivamente. Todos los pacientes que manifestaron dolor óseo como síntoma principal, advirtieron una notable disminución subjetiva del dolor a la mañana siguiente de la cirugía. Un paciente (3 por ciento) evolucionó hacia la recidiva de su hiperfunción paratiroidea. Concluimos que la paratiroidectomía es un procedimiento seguro, que resulta efectivo para aliviar rápidamente la sintomatología que afecta a este tipo de pacientes y que el porcentaje de recidiva que hemos constatado en un seguimiento a seis meses postoperatorio es bajo.

Paratiroidectomía total guiada por fluorescencia en el tratamiento del hiperparatiroidismo secundario: primeros casos en América / Parathyroidectomy guided by fluorescence in the treatment of hyperparathyroidism secondary

La fluorescencia con ácido 5-aminolevulínico (ALA) ha sido utilizada como un procedimiento novedoso para identificar a las glándulas paratiroides. En este trabajo se aplicó esta técnica para estudiar sus detalles. Se realizó un estudio experimental no aleatorizado, controlado, descriptivo, a tres pacientes con hiperparatiroidismo secundario por insuficiencia renal crónica. Se administró ALA vía oral exponiendo el comportamiento visceral cervical a la luz blanca y azul (380-440 nm); realizándose luego paratiroidectomía total con timectomía subtotal transcervical. Se intervinieron 3 pacientes, edad media 29.6 años (28-32), con hiperparatiroidismo secundario. Tiempo medio de insuficiencia renal 12 años (10-15), tiempo medio en diálisis 5.6 años (4-8). Hubo fluorescencia selectiva de 4 estructuras que correspondieron a las 4 glándulas paratiroides en los casos 1 y 3, representando una identificación del 100 por ciento, y de 3 estructuras en el caso 2 (identificación 75 por ciento). Los pacientes evolucionaron satisfactoriamente. Efectos adversos: emesis y reacción foto-cutánea, todos autolimitados. La detección de glándulas paratiroides con fluorescencia con ALA pareciera ser efectiva. Hacen falta estudios que evalúen la efectividad, costo-beneficio y otros usos del procedimiento.

Adenoma paratiroideo ectopico mediastinal: diagnostico por sonda de deteccion gamma y reseccion por videotoracoscopia / Ectopic mediastinal parathyroid adenoma: detection with a radioisotopic probe and resolution with videothoracoscopy

Presentamos el caso de una mujer de 66 años con diagnóstico de hiperparatiroidismo primariopor adenoma paratiroideo ectópico mediastinal realizado por gammagrafía paratiroidea con 99mtcmetoxi-isobutil-isonitrito (Tc99-MIBI). Fue intervenida exitosamente mediante la técnica de videotoracoscopia.Durante el procedimiento se utilizó la medición de parathormona y a los 10 minutos de extirpado el adenoma seobtuvo un descenso mayor del 50% del basal. La sonda de detección gamma no fue efectiva in situ por la superposicióndel radioisótopo con el miocardio pero confirmó la radioactividad dentro del quirófano una vez extirpadoel adenoma. La paciente normalizó los valores de calcemia y parathormona en el postoperatorio y permaneciónormocalcémica luego de 9 meses de seguimiento. En nuestro caso, la localización prequirúrgica y elmonitoreo de parathormona intraoperatoria fueron de gran utilidad para el éxito quirúrgico, la sonda detectora marcada con Tc99-MIBI no fue efectiva in situ pero confirmó la radioactividad una vez extirpado el adenoma. El tratamiento quirúrgico endoscópico por videotoracoscopia fue bien tolerado, menos doloroso que la toracotomía y acortó el tiempo de internación

We report a 66 years old woman with a diagnosis of primary Hyperparathyroidism. Localization to mediastinum was obtained with parathyroid scintigraphy using 99mtc-methoxyisobutyl-isonitrite (Tc99-MIBI). The patient was successfully operated upon by means of a videothora-coscopicapproach. During the procedure serum parathormone was measured before and 10 minutes after adenomectomy,showing a more than 50% reduction from the basal level. An attempt to detect the precise site of the adenomawith a Tc99-MIBI probe was unsuccessful because of its proximity to the myocardium, but radioactivity was confirmed on the surgical specimen after resection. The patient's calcemia and parathormone levels became normalduring the postoperative course and she remains normocalcemic 9 months after the procedure. In our case,preoperative localization and intraoperative parathormone measurements were both very useful for confirming surgical success; the intraoperative localization with a radioactive probe was not useful, but radioactivity was confirmedafter resection on the surgical specimen. The endoscopic surgical procedure with videothoracoscopy waswell tolerated, less painful than a thoracotomy, and it shortened the hospitalization period

Tratamiento quirúrgico del hiperparatiroidismo secundario en pacientes con insuficiencia renal crónica / Surgical treatment of secondary hyperparathyroidism in patients with chronic renal failure

Antecedentes: El hiperparatiroidismo secundario es una patología frecuente en pacientes con insuficiencia renal crónica, producida por una hiperplasia de las glándulas paratiroides como respuesta a una disminución de la concentración del calcio iónico plasmático y que con el tiempo trae aparejadas graves complicaciones óseas y cardíacas. Objetivos: Analizar los resultados obtenidos con el tratamiento quirúrgico en 21 pacientes con hiperparatiroidismo secundario a una IRC. Lugar de aplicación: Servicios de Cirugía General Hospital Universitario y Clínica privada. Diseño: Estudio prospectivo. Población: 21 pacientes con diagnóstico de hiperparatiroidismo secundario a una IRC en hemodiálisis durante un período superior a dos años (3 de los cuales recidivados), a quienes se les realizó una paratiroidectomía subtotal con timectomía bilateral o una paratiroidectomía total con autoinjerto según el caso, como tratamiento. Método: Control clínico y de laboratorio pre y postoperatorio estricto de los enfermos y anatomía patológica por congelación de rutina. Resultados: No hubo mortalidad atribuible a la operación. Se identificaron las 4 glándulas paratiroides, se respetó la glándula tiroides y los nervios laríngeos recurrentes en todos los pacientes. Se observaron 7 casos de hipocalcemia moderada y 1 severa, 3 seromas y 1 hematoma subcutáneo. Todos los enfermos excepto uno fueron dados de alta entre las 24 y 48 horas del postoperatorio. Conclusiones: El hiperparatiroidismo secundario a una IRC que no responde al tratamiento médico debe ser operado precozmente para evitar las importantes complicaciones óseas y cardíacas. Es indispensable la identificación intraoperatoria de las cuatro paratiroides, su confirmación mediante la biopsia por congelación y la resección sistemática del timo para evitar, en todo lo posible, la persistencia de la enfermedad o fracaso de la cirugía

Paratireoidectomia total com ou sem autotransplante no tratamento do hiperparatireoidismo secundário / Total parathyroidectomy with or without autotransplantation in the treatment of secondary hyperparathyroidism

A progressão do hiperparatireoidismo secundário no doente com insuficiência renal crônica é acompanhada de complicações. Após tentativa de tratamento clínico, pode ser necessária paratireoidectomia. O tipo de operação é assunto controverso. A paratireoidectomia total sem autotransplante poderia representar uma opção com menor risco de recidiva.